本发明提供了组蛋白去泛素化酶在制备抗衰老和治疗衰老相关疾病的药物中的应用,涉及生物医药技术领域;所述组蛋白H2A去泛素化酶MYSM1的核苷酸序列为SEQ ID NO.1所示。本发明经过验证,缺失MYSM1蛋白导致小鼠显著衰老以及诱发与衰老相关的疾病;MYSM1促进DNA损伤修复,阻碍细胞衰老,抑制慢性炎症。利用表达鼠源MYSM1的腺相关病毒作为基因治疗的结果证明,MYSM1可显著延长小鼠的寿命,降低衰老细胞的进程与数量,提高组织器官的正常功能,减少衰老相关疾病的发生发展,证明MYSM1在延缓衰老及治疗衰老相关疾病中具有很好的应用前景。